Síndrome de Eagle: relato de caso tratado por abordagem intraoral

Síndrome de Eagle: relato de caso tratado por abordagem intraoral e revisão
de literatura
Eagle’s Syndrome: a report of a case treated using the intra-oral approach and a
literature review
João Luiz Carlini |Doutor em Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial. Chefe do serviço de cirurgia maxilofacial do CAIF*
Guilherme Strujak|Estagiário do serviço de cirurgia maxilofacial do CAIF
Cássia Biron|Especialista em Cirurgia Bucomaxilofacial. Cirurgião do serviço Maxilo Facial do CAIF.
Andréa Oliveira Gebert|Especialista em Cirurgia Bucomaxilofacial. Estagiária do serviço de Cirurgia Maxilofacial do CAIF.
Maurício Romanowisk|Estagiário do serviço de Cirurgia Maxilofacial do CAIF.
A síndrome de Eagle recebe este nome em homenagem ao autor que primeiro a descreveu e compreende
no alongamento e/ou calcificação do complexo estilohioide, ocasionando uma variedade de sintomas e
com apresentação radiográfica e clínica bem características. Desde a publicação dos primeiros artigos
que descreviam essa síndrome, foram propostas diversas modalidades de tratamento, sendo o cirúrgico o
único que comprovadamente provoca a resolução dos sintomas. Este artigo propõe-se a apresentar um
caso de Síndrome de Eagle tratado cirurgicamente com a amputação bilateral dos processos estilóides ,
utilizando o acesso intraoral e fazer uma revisão da literatura.
Palavras-chaves: Calcificação Fisiológica; Tratamento; Literatura de Revisão como Assunto.
ABSTRACT
Eagle’s syndrome was so named after the first author to describe it. It is characterized by an elongated and/
or calcified stylohyoid complex, which causes a great variety of symptoms and has a highly characteristic
clinical and radiographic presentation. Since the first studies on the syndrome were published, various
forms of treatment have been proposed, surgical treatment being the only one that has proved its effectiveness. This article presents a case of Eagle’s syndrome treated surgically, with resection of the stylohyoid
processes, using the intra-oral approach.
Key words: Calcification, physiologic; treatment; literature review as Topic.
Introdução
Em 1937, Eagle descreveu alguns casos de dor faríngea e cervicofacial como sendo causadas pelo alongamento do processo estiloide (mais de 25 mm) ou
calcificação de seus ligamentos1. Ele acreditava que
aproximadamente 4% da população apresentavam o
processo estiloide alongado e que apenas 4% desses pacientes apresentavam sintomas2. Os sintomas
que acompanham essa condição são: dor faringeal
vaga, dor cervicofacial, sensação de corpo estranho
na garganta, disfagia, dor ao movimentar a cabeça,
dor irradiada para articulação tempomandibular e
membro superior e otalgia3. Outros sintomas incluem
recorrente dor de cabeça e vertigem4. A variação
desses sintomas é atribuída às variações de tamanho
e posição do processo estiloide, ocasionada por fibrose dos tecidos adjacentes, secundária à infecção,
fratura ou cirurgia na região do processo estiloide5.
Devido à variedade de sintomatologia, o diagnóstico
torna-se difícil.
O propósito desse relato é onde rever a literatura e
descrever os sintomas e o tratamento (estioloidecto-
* Centro de Atendimento Integral ao Fissurado Lábio-Palatino – Curitiba-Paraná.
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RESUMO
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mia bilateral por abordagem intraoral) em um paciente, o qual clínica e radiograficamente, foi diagnosticado como portador da síndrome de Eagle.
Relato do caso
Síndrome de Eagle: Relato de Caso Tratado por Abordagem
Intra-oral e Revisão de Literatura
Carlini , et al.
A paciente foi encaminhada até nosso serviço por
um departamento de disfunção temporomandibular e dor orofacial (UniCenp), sendo previamente
tratada como portadora de DTM.
Paciente sexo feminino, 39 anos de idade apresentouse ao ambulatório de cirurgia Bucomaxilofacial do CAIF
(Centro Atendimento Integrado ao Fissurado Lábio-palatino), com queixa de dificuldade e dor na abertura
bucal e rotação da cabeça, dor que se irradiava para
a região auricular bilateralmente. Durante o exame clínico, a paciente apresentou dor durante a palpação
da fossa amigdaliana, onde foi palpada uma espícula
óssea, e da região submandibular. A paciente relatou
dificuldade e dor ao deglutir e a sensação de que havia
algum objeto em sua garganta que não podia ser engolido. A paciente relatou que esses sintomas surgiram
acerca de cinco anos e foram piorando com o passar
do tempo. Relatou também que foi submetida à cirurgia para retirada das amídalas quando era criança.
Foi requisitada a radiografia panorâmica em que
se observaram bilateralmente estruturas radiopacas
que se estendiam do processo estiloide até próximo
ao ângulo mandibular, indo à direção do osso hioide, conforme figuras 1 e 2.
78
Figura 1 – Raio-x panorâmico lado direito. Figura 2 –
Raio-x panorâmico lado esquerdo.
Foi proposta para o paciente a remoção cirúrgica
via intraoral dos processos estiloides bilateralmente.
Durante a cirurgia, sob anestesia geral e intubação nasotraqueal, o pescoço da paciente foi
colocado em hiperextensão. Após a palpação
do estiloide na fossa amigdaliana, foi realizada, com lâmina n.15 de bisturi, uma incisão de
aproximadamente um centímetro na região mais
inferior da fossa. Com uma pinça Kelly, foi feita a
divulção dos tecidos moles até a localização da
extremidade distal do processo estiloide, sendo
este apreendido com a mesma pinça (figura 3).
Com uma pinça de Magill, através do seu orifício, deslocamos os tecidos adjacentes ao processo estiloide, expondo toda a sua extensão (figura 4). Fizemos a fratura e retirada do estiloide
bilateralmente (figura 5) e realizamos a sutura.
A paciente permaneceu 48 horas hospitalizada,
sob regime antibiótico parenteral, dieta líquida e
compressas frias na região cervical. Nas primeiras 24 horas, a paciente relatou dificuldade de
respiração e de deglutição, sendo administrado
corticosteroide endovenoso. Após 48 horas, a
paciente apresentou melhora do quadro e obteve
alta hospitalar. O acompanhamento foi ambulatorial. Após sete dias, a paciente demonstrou
limitação de abertura bucal, com dor e dificuldade em deglutir e em movimentar a cabeça e
ainda apresentando edema na região cervical.
Aos quinze dias, a paciente retornou com o raio-x
pós-operatório (figura 6) e, ao exame, notou-se
pequena melhora no quadro sendo, então, instituída fisioterapia com movimentos da cabeça e
abertura bucal. A paciente relatou também que,
ao ingerir líquido, sentia o líquido sair pelo nariz, sendo então encaminhada para avaliação da
otorrinolaringologia, sendo que a conduta adotada foi apenas o acompanhamento clínico. Com
trinta dias de acompanhamento, já não apresentava sintomatologia dolorosa durante a abertura
bucal e movimentação da cabeça e ausência de
refluxo nasal. Aos sessenta dias, notou-se regressão completa da sintomatologia, sendo a paciente liberada para suas atividades normais.
Figura 6 – Raio-x panorâmico pós-operatório.
Figura 3 – Fotografia transoperatória da exposição do
processo estiloide do lado esquerdo.
Figura 4 – Fotografia transoperatória da apreensão do
processo estiloide com pinça de Magill e descolamento
dos tecidos moles.
Segundo um trabalho publicado6, as anomalias
do processo estiloide e do ligamento estilohioide,
podem ser divididas em três períodos. O primeiro
começou a mais de 300 anos, quando anatomistas
reconheceram a anormalidade do estiloide e passaram a considerar como uma curiosidade anatômica. Visto que os investigadores eram anatomistas
e os achados foram postmortem, o significado clínico não foi considerado ou correlacionado.
O segundo período começou próximo ao início do
século passado, quando, através do exame radiográfico, clínicos começaram a correlacionar uma
miríade de sintomas obscuros com as anormalidades radiográficas do complexo estilohioide. Durante este período, mais precisamente entre 1930 e
1940, Eagle, um otorrinolaringologista, escreveu
uma série de artigos e relatou mais de 200 casos
sobre o complexo de sintomas associados às anormalidades radiográficas.
O terceiro período iniciou-se com o surgimento da
radiografia panorâmica. Nesse momento, pôde-se
melhor correlacionar os sintomas com os achados
radiográficos.
O complexo estilohioide, consistindo no processo
estiloide do osso temporal, o corno menor do osso
hioide, e a conexão (usualmente o ligamento estilohioide) entre estes dois desenvolvem-se através
da cartilagem do segundo arco branquial, também
conhecida como cartilagem de Reichert7.
Figura 5 – Peças cirúrgicas removidas.
O processo estiloide é uma projeção óssea cilíndrica, que usualmente se torna afilada, próxima à
sua extremidade7. Ele parte da porção timpânica
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do osso temporal anteriormente ao forame estilomastoide5. Ele repousa sobre as proximidades da
parede faríngea na área da fossa tonsilar entre as
artérias carótidas interna e externa6. Próximos a sua
extremidade, originam-se os ligamentos estilomandibular, que surge como um espessamento da fáscia cervical profunda, estendendo-se de sua origem
até a borda posterior do ângulo mandibular5; e o
ligamento estilohioide, partindo do estilode até o
corno menor do osso hióide6. Originam-se também
os músculos estiloglosso, estilofaríngeo e estilohioide, inervados pelos nervos hipoglosso, glossofaríngeo e facial respectivamente 5, 6.
80
As causas do alongamento do processo estiloide ou a
mineralização do ligamento estilohiode são apresentadas e debatidas, mas não completamente esclarecidas. Três autores reúnem, em seus artigos8 e 9, três teorias: A primeira defende que o alongamento ocorre
através de uma hiperplasia estimulada por um trauma
prévio; a segunda teoria relata que o alongamento e
a calcificação ocorrem às dispensas de uma metaplasia óssea igualmente estimulada por um trauma prévio e a terceira demonstra que o alongamento e/ou
calcificação seria uma variação anatômica que inicia
sua formação logo no início da vida. Existe um relato
de caso de um paciente que apresentava sintomatologia semelhante à da síndrome estiloide (síndrome de
Eagle) após a correção de prognatismo mandibular
com osteotomia vertical do ramo via intraoral10.
Em um trabalho publicado6, os autores separam a
síndrome em duas síndromes distintas que estão diretamente correlacionadas com a anormalidade e
as estruturas vizinhas.
•Síndrome Clássica
Consiste em uma típica sequência de reclamações
do paciente, que ocorrem após a tonsilectomia,
sendo a principal dor na garganta, no período pósoperatório, que nunca cessa. O paciente pensa
que a cura não ocorreu ou que possui um corpo
estranho na garganta. Dor ao deglutir ou ao falar
geralmente é referida no ouvido do mesmo lado do
processo alongado.
•Síndrome da Artéria Carótida
Não depende de tonsilectomia prévia, e visto que
o processo estiloide repousa entre as artérias carótidas interna e externa, qualquer desvio do processo ou ossificação do ligamento estilohioide pode
produzir pressão sobre essas estruturas, causando
dor em regiões referentes às áreas de distribuição
desses vasos, também chamada de carotínia.
A patofisiologia proposta como origem da dor inclui:
1) compressão dos nervos adjacentes, gossofaríngeo,
trigêmio ou corda do tímpano. 2) mudanças degenerativas e inflamatórias na porção tendinosa da inserção do estilohioide, chamada inserção tendinosa; 3)
irritação da mucosa faríngea por direta compressão
ou cicatriz pós-tonsilectomia (envolvendo os pares
cranianos V, VII, IX e X); e 4) irritação dos nervos simpáticos nas paredes dos vasos carotídeos11.
Alguns autores enfatizam que se deve investigar a
história de doença atual e fazer a revisão de sinais
e sintomas da articulação temporomandibular4.
Inclusão de problemas associados com o alongamento do processo estiloide, como neuralgia glossofaríngea, neuralgia trigeminal, arterite temporal,
enxaqueca, dor e disfunção miofacial ou anormalidades intrínsecas da articulação temporomandibular devem ser considerados4. Outros autores
incluem também neuralgia esfenopalatina, mastoidite, otite, dor dental (especialmente terceiros molares) tonsilite crônica e faringite, sialoadenite ou
sialolitíase submandibular, diverticulose esofageal,
neoplasia benigna ou maligna e corpos estranhos
verdadeiros12.
Diferentes tomadas radiográficas são realizadas
para o estudo do complexo estilohioide: lateral de
cabeça e pescoço, posteroanterior e anteroposterior de crânio, Towne exagerada, panorâmica,
transoral, lateral oblíqua de mandíbula e tomografia computadorizada3. Contudo, acredita-se que a
panorâmica e tomada lateral são suficientes para o
diagnóstico3. Outros autores afirmam que a radiografia panorâmica com suas variações é a melhor
técnica para avaliação do complexo estilohioideo6.
Em um trabalho, os autores afirmam que a calcificação do complexo estilohioide não é um achado
incomum e deve ser sempre lembrado em exames
radiográficos, para localização de corpos estranhos, especialmente espinhas de peixe13.
Para chegar a um diagnóstico, deve-se correlacionar a sintomatologia com os achados radiográficos, além de, ao exame clínico, palpar a ponta
do processo ao nível da fossa tonsilar3, 4, 5, 6, 16 - 18
e obter alívio dos sintomas ao infiltrar lidocaína na
região da fossa tonsilar3, 6, 15. Em um trabalho, os
autores acreditam que o único critério válido para
determinar se a anormalidade é a causa dos sintomas é a resolução dos sintomas após a remoção
cirúrgica do ligamento mineralizado15.
As formas de tratamento propostas na literatura
variam desde o tratamento conservador até o tratamento cirúrgico, contudo a maioria dos autores
concorda em que o tratamento cirúrgico é o único efetivo2, 3, 7, 8, 11, 17 - 19. A injeção transfaríngea
de lidocaína e esteroides pode ser executada em
ambulatório, mas não existe uma efetividade em
longo prazo para ser sustentada4. Em uma publicação, os autores sugerem este tratamento como
alternativa para pacientes que não são candidatos
à anestesia geral11.
Manipulação transoral com fratura manual do processo alongado pode ser executada com o paciente sedado e aplicação de anestésico local na região
transfaríngea, para minimizar a dor durante a manipulação4.
Como tratamentos cirúrgicos, tanto o acesso intra-
oral como o extraoral apresentam suas vantagens
e desvantagens sempre em relação ao outro. Os
autores que defendem a técnica por abordagem
intraoral 3, 5, 6 e 18 apresentam como suas vantagens
um menor tempo de procedimento, ausência de
cicatriz cutânea, método mais seguro e mais simples, menor período de recuperação e permite, em
certos casos, ser executado em ambiente ambulatorial. Contudo, complicações prováveis devem
ser levadas em conta, como: infecção dos espaços
profundos do pescoço, necessidade de ligação das
artérias carótidas, osteomielite, dano aos nervos V,
VII, IX, X, XI ou seus ramos, hemorragia, enfisema
do pescoço, acesso inadequado para processos estiloides muito longos (com ou sem ossificação do
ligamento) e disfagia.
Para o acesso extraoral, várias técnicas são descritas4, 11, 12 e 17, e este é defendido pela melhor exposição que proporciona, especialmente das artérias
carótidas, menor risco de contaminação bacteriana e menor perda de sangue. As desvantagens do
acesso extraoral, além da presença de cicatriz cutânea, são a utilização de uma técnica de dissecção
cirúrgica mais meticulosa, com isso aumentando o
tempo de procedimento, a necessidade de anestesia geral e parestesia transitória do nervo auricular
magno.
Conclusões
A exata causa da síndrome de Eagle permanece
desconhecida, visto que uma grande quantidade de
pacientes apresenta alongamento e/ou calcificação
do complexo estilohioideo e são assintomáticos.
Contudo, devido à grande frequência da anormalidade citada, pacientes que apresentam sintomas
que possam colocar a síndrome de Eagle como
hipótese diagnóstica devem ser avaliados mais a
fundo na busca dos sinais clínicos, para evitar que
o clínico tome caminhos que o distanciam de um
correto diagnóstico, visto que o único tratamento
comprovadamente eficaz é o cirúrgico.
O tratamento cirúrgico com o acesso intraoral deve
ser considerado devido a sua facilidade e rapidez
de execução, pouca morbidade pós-cirúrgica, reservando o acesso extraoral para os casos em que
o processo estiloide não puder ser palpado na fos-
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A incidência dessa anormalidade varia de 1,4%
a 28% 14. Em uma publicação, foi feita a revisão de 1.771 radiografias panorâmicas, na qual
foi encontrada uma incidência de anormalidades
em 18.2% das radiografias, que variavam de um
alongamento do processo estiloide até a completa
mineralização do complexo estilohioide. Apesar de
18.2% dos pacientes apresentarem anormalidades
radiográficas apenas em oito pacientes, foram observados sintomas que poderiam estar relacionados com a síndrome, sendo que, em nenhum destes
foi correlacionada a sintomatologia com o alongamento do processo estiloide15. A vasta maioria dos
pacientes que apresentam mineralização do complexo estilohiode possui 40 anos ou são mais velhos 6,10 e são mulheres15. Alguns autores relatam
que não há predileção por sexo6. A ossificação do
complexo estilohioide geralmente é bilateral7.
6
81
sa amidaliana e em pacientes com abertura bucal
limitada.
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